CASO CLINICO Rev. Methodo 2021;6(4):194-198

https://doi.org/10.22529/me.2021.6(4)08

Recibido 14 Jun. 20201| Aceptado 20 Jul. 2021|Publicado 05 Oct. 2021

Sialometaplasia necrotizante: presentación de un caso, dificultades de diagnóstico y revisión de la bibliografía Necrotizing sialometaplasia: presentation of a case, diagnostic difficulties and review of the bibliography

Nicolás Leonardi1

, Diego Sifuentes Cock2, Gabriela Sambuelli3, Ignacio Gutiérrez Magaldi4, René Luis Panico5

1. Universidad Católica de Córdoba, Facultad de Ciencias de la Salud, Cátedra Medicina Bucal 2. Universidad Católica de Córdoba, Facultad de Ciencias de la Salud, Clínica Universitaria Reina Fabiola, Servicio de Otorrinolaringología 3. Universidad Católica de Córdoba, Facultad de Ciencias de la Salud, Clínica Universitaria Reina Fabiola, Servicio de Anatomía Patológica 4. Universidad Católica de Córdoba, Facultad de Ciencias de la Salud, Clínica Universitaria Reina Fabiola, Servicio de Medicina Interna 5. Universidad Católica de Córdoba, Facultad de Ciencias de la Salud, Cátedra Medicina Bucal.

Correspondencia: Nicolás Leonardi, e-mail: nico_leonardi@hotmail.com.ar

Resumen

La sialometaplasia necrotizante (SN) es una patología estadísticamente infrecuente, benigna, inflamatoria, autolimitante, que afecta predominantemente a las glándulas salivales menores. Su etiología no está clara, la mayoría de los autores sugieren que una lesión química, física o biológica de los vasos sanguíneos produciría cambios isquémicos, que desencadenaría infarto del tejido glandular con necrosis, inflamación e intento de reparación. Su aspecto clínico e histológico tiene apariencia de malignidad, pudiendo inducir a un diagnóstico erróneo de neoplasia maligna de origen anexial, considerando que la SN se trata de una patología autoresolutiva, es fundamental realizar un correcto diagnóstico clínico e histopatológico para evitar tratamientos quirúrgicos innecesarios. Se presenta el caso clínico de una paciente de sexo femenino que fue derivada al Servicio de Otorrinolaringología (ORL) de la Clínica Universitaria Reina Fabiola con diagnóstico de SN, sus características clínicas, histopatológicas y la evolución de la lesión.

Palabras clave: sialometaplasia necrotizante, ulceras orales, glándulas salivales Abstract

Necrotizing sialometaplasia (NS) is a statistically infrequent disorder of benign, inflammatory and self-limiting nature that predominantly affects minor salivary glands. Its aetiology is not clear; most authors suggest that a chemical, physical or biological lesion of blood vessels would produce ischaemic changes leading to gland tissue stroke with necrosis, inflammation and healing attempt. Clinical and histological features of the lesion resemble malignancy and thus may lead to misdiagnose annexial malignant neoplasia, when in fact NS is self-healing. Therefore, an accurate clinical and histopathological diagnosis is essential to avoid mutilating or unnecessary surgical treatments. The present report describes the case of a female patient referred to the ENT department at Clínica Universitaria Reina Fabiola with NS diagnosis, its clinical and histopathological characteristics and evolution of the lesion.

Keywords: necrotizing sialometaplasia, oral ulcers, salivary glands Revista Methodo: Investigación Aplicada a las Ciencias Biológicas. Universidad Católica de Córdoba.

Jacinto Ríos 571 Bº Gral. Paz. X5004FXS. Córdoba. Argentina. Tel.: (54) 351 4517299 / Correo: 194

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Leonardi N, Sifuentes Cock D, Sambuelli G, Gutiérrez Magaldi, Pánico R. Sialometaplasia necrotizante: presentación de un caso, dificultades de diagnóstico y revisión de la bibliografía.

Introducción

Mucoepidermoide o el Carcinoma de Células La sialometaplasia necrotizante (SN) corresponde Escamosas12-16-20. Por lo tanto, es esencial arribar a a

un

proceso

inflamatorio,

benigno

y

un correcto y oportuno diagnóstico tanto clínico autoresolutivo. La localización característica es en como histopatológico para evitar tratamientos zonas donde existan glándulas salivales menores, quirúrgicos mutilantes e innecesarios.

principalmente en el paladar duro o en el límite entre paladar duro y blando, siendo la afectación típicamente unilateral, aunque, de manera Caso clínico

ocasional, puede presentarse en forma bilateral o en la línea media1-2-3. Sin embargo, es posible Se presenta una paciente de sexo femenino de 16

observarla también en la cara interna de los labios, años que fue derivada desde el Servicio de piso de boca, lengua, trígono retromolar3-7, Emergencias al Servicio de Otorrinolaringología glándulas salivales mayores3-8-9, mucosa sinusal3-de la Clínica Universitaria Reina Fabiola por 10 y en la laringe3-11.

intolerancia oral y odinofagia a causa de lesiones La etiología más aceptada es que una agresión ulceradas en la cavidad bucal de 7 días de físico-química o biológica sobre los vasos evolución.

sanguíneos produciría isquemia, la cual conduciría La paciente refería la aparición de lesiones al infarto del tejido glandular y su posterior ulceradas y dolorosas inicialmente en la mucosa necrosis3-12-13, inflamación e intento de reparación yugal del lado izquierdo 7 días previos a la induciendo metaplasia, cambios en ductos y consulta, la cual fue tratada con analgesia durante posterior cicatrización3-14. Algunos de los factores los primeros días con escasa respuesta al involucrados en esa alteración vascular serían: tratamiento empleado al momento de la consulta.

traumatismos

locales

directos,

como

los

Relata que durante esa semana permaneció afebril.

producidos por intubaciones, aplicación de Esto se acompañó en las últimas 48 horas de anestesia local asociada a vasoconstrictores3-15-17, hiporexia debido a la odinofagia. A la inspección procedimientos quirúrgicos, uso de prótesis clínica se observaron múltiples lesiones ulceradas desadaptadas, vómitos provocados, como los en la cavidad bucal afectando mucosa yugal del descriptos en pacientes con bulimia18, radioterapia, lado izquierdo, (Figura 1) y paladar blando (Figura uso de tabaco y cocaína entre otros serían factores 2), de consistencia ligeramente aumentada, esta involucrados en esta alteración vascular19-22.

última con un aspecto clínico crateriforme y la que Algunos autores encuentran asociación con ocasionaba mayor sintomatología. Las demás patologías como diabetes mellitus7 o alcoholismo estructuras de la mucosa bucal y faríngea junto al crónico3-23-24.

examen otorrinolaringológico fueron normales.

Clínicamente la SN puede presentarse como una Debido a la intolerancia oral se decidió la úlcera con bordes eritematosos, ligeramente internación,

solicitud

de

estudios

elevados con un lecho necrótico de aspecto complementarios, además de interconsultas con crateriforme,

márgenes

indurados

y

bien

los Servicios de Infectología, Reumatología, delimitados, ubicada comúnmente en paladar, Dermatología y Clínica Médica. La serología para pudiendo ser bilateral3-25, o bien como un aumento VDRL, VHS 1 y 2, VIH, VHC, VHB fueron de volumen de consistencia fluctuante26, doloroso negativas y el hemograma indico valores o

asintomático27.

Las

características

compatibles con anemia microcítica hipocrómica histopatológicas incluyen metaplasia escamosa de con perfil de hierro orientado a anemia conductos y acinos, necrosis por coagulación de ferropénica, respetando las restantes series algunos lóbulos, pero conservando la arquitectura medulares por lo cual se descartó sospechar de un lobular28, presencia de tejido de granulación con proceso linfoproliferativo en primera instancia.

infiltrado inflamatorio inespecífico e hiperplasia A las 24 horas se controlaron las lesiones; debido pseudoepiteliomatosa

del

epitelio

mucoso

al rápido aumento de tamaño y evolución de las superficial3-29.

mismas se decidió realizar interconsulta con un La SN es relativamente inusual, con una estomatólogo, donde se observó, una lesión prevalencia del 1 % del total de las biopsias2-25. El ulcerada en el paladar blando, con fondo necrótico objetivo de nuestro trabajo es establecer los que comprometía hasta la úvula. Otra lesión en diagnósticos alternativos o diferenciales de esta mucosa yugal izquierda, se observó estable y se entidad, en base a la clínica y a los hallazgos podía ver la aparición de nuevas lesiones clínicas histopatológicos ya que, a pesar de ser un proceso en la mucosa yugal contralateral (Figura 3) y en poco frecuente, fácilmente puede confundirse con cara ventral de lengua (Figura 4).

neoplasias malignas orales como linfomas, Se decide realizar una biopsia de tipo incisional de Carcinoma Adenoideo Quístico, Carcinoma

la lesión de mucosa yugal derecha de reciente Revista Methodo: Investigación Aplicada a las Ciencias Biológicas. Universidad Católica de Córdoba.

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aparición, a las 48 horas se recibe el informe inflamatorio mixto con áreas de necrosis (Figura anatomopatológico arribando al diagnóstico 5), en relación a conductos glandulares con compatible de Sialometaplasia Necrotizante en metaplasia escamosa que obstruían parcialmente la concordancia con la sospecha clínica.

luz de los mismos (Figura 6). Estos hallazgos son En los cortes histológicos seriados se observaron compatibles con el diagnóstico de Sialometaplasia acinos glandulares mucoserosos, correspondientes Necrotizante.

a glándulas salivales menores, con infiltrado Figura 1. Lesión ulcerada ubicada en tercio posterior de mucosa yugal izquierda con un aspecto clínico necrótico.

Figura 2. Lesión ulcerada ubicada en paladar blando con un aspecto clínico crateriforme y fondo necrótico comprometiendo hasta la úvula.

Figura 3. Lesión erosiva con un aspecto clínico necrótico en su superficie sobre una base eritematosa.

Figura 4. Lesión erosiva ubicada en cara ventral de lengua rodeada de un halo eritematoso.

Figura 5 y 6. En los cortes histológicos seriados se observaron acinos glandulares mucoserosos, correspondientes a glándulas salivales menores, con infiltrado inflamatorio mixto y áreas de necrosis en relación a conductos glandulares con metaplasia escamosa que obstruían parcialmente la luz de los mismos. Estos hallazgos son compatibles con el diagnóstico de Sialometaplasia Necrotizante.

Discusión

paladar duro1. Se trata de una afección La SN fue descripta por primera vez en 1973 por relativamente rara, con una mayor prevalencia en Abrams et al. como una lesión inflamatoria mujeres de mediana edad2-30, cuya presentación necrotizante de las glándulas salivales menores del clínica más común es la ulcerativa y que se Revista Methodo: Investigación Aplicada a las Ciencias Biológicas. Universidad Católica de Córdoba.

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Leonardi N, Sifuentes Cock D, Sambuelli G, Gutiérrez Magaldi, Pánico R. Sialometaplasia necrotizante: presentación de un caso, dificultades de diagnóstico y revisión de la bibliografía.

presenta generalmente de forma unilateral, aunque de cinco casos clínicos. Med Oral 2004;9:304-existen reportes sobre SN bilaterales y en la línea 8.

media31. En el caso anteriormente presentado, la 4. Papanayotou PH, Kayavis JG, Epivatianos relevancia del mismo radica en que las lesiones AA,

Trigonidis

G.

Necrotizing

ulceradas se presentaron en una mujer joven, cuyas sialometaplasia of the cheek: report of case localizaciones fueron multifocales lo que lo hace and review of literature. J Oral Surg aún más desafiante al diagnóstico en conjunto con 1980;38:438-40.

la evolución clínica de la patología, afectando paladar blando, úvula, ambas mucosas yúgales y 5. Speechley JA, Anne Field E, Scott J.

cara ventral de lengua.

Necrotizing sialometaplasia occuring during Si bien, la etiología permanece desconocida, la pregnancy: Report of a case. J Oral Maxillofac mayoría de los autores aceptan la teoría de una Surg 1988;46:696-9.

interrupción de la irrigación sanguínea a una 6. Pulse CL, Levobics RS, Zegarelli DJ.

glándula salival menor como origen de la lesión y Necrotizing sialometaplasia: report of a cas su relación con antecedentes de traumatismos o after lower lip mucocele excision. J Oral irritantes locales como el tabaco, consumo de Maxillofac Surg 2000;58:1419-21.

cocaína, ácido gástrico en cuadros de reflujo gastroesofágico o bulimia13, alcohol, radiación, 7. Dominguez FV, Espinal EG. Sialometaplasie infecciones

de

la

vía

aérea

superior,

necrosante. Presentation de deux cas et revue procedimientos quirúrgicos e infiltración de de

la

litterature.

Revue

D

odonto-

anestesia local en la zona17. Este último punto se stomatologie. 1982;11:375-8.

describe con frecuencia en la literatura, sobre todo asociado al uso de vasoconstrictores en la mucosa 8. Rossie KM, Allen CM, Burns RA.

Necrotizing sialometaplasia: A case with palatina. En el caso presentado, otro aspecto metachronous lesions. J Oral Maxillofac Surg importante es la aparición de las lesiones sin 1986;44:1006

antecedentes

previos

encontrados

en

la

bibliografía como factores desencadenantes de la 9. Russo A, Dell'Aquila A, Prota V, Sica GS.

SN.

Scialometaplasia necrotizzantedell ghiandola Es fundamental una historia clínica minuciosa, sottomandibolare.Descrizione di un caso.

además del trabajo interdisciplinario entre los Minerva Stomatol 1998;47:2737.

profesionales de la salud para el diagnóstico clínico e histopatológico de certeza, debido al 10. Hovinga J, Dejager H. A patient with amplio abanico de patologías que pueden afectar a necrotizing sialometaplasia. Int J Oral Surg las glándulas salivales. Es importante también 1977;6:280-2.

destacar

que

para

el

diagnóstico

11. Grillon

GL,

Lally

ET.

Necrotizing

anatomopatológico la muestra obtenida mediante sialometaplasia:

literature

review

and

biopsia debe ser profunda, ya que la superficie de presentation of five cases. J Oral Surg la lesión solo nos muestra el componente 1981;39:747-53.

fibrinoleucocitario de la ulcera. Es de vital importancia realizar un correcto y oportuno 12. Suckiel JM, Davis WH, Patakas BM, diagnóstico a los efectos de evitar tratamientos Kaminishi RM. Early and late manifestations quirúrgicos mutilantes e innecesarios, debido a que of necrotizing sialometaplasia. J Oral Surg se trata de un proceso de resolución espontanea.

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